既存のAVM破裂予測スコアはあんまりあてにならない:ペルー国立サンマルコス大学の258例による外部検証

公開日:

2025年8月23日  

最終更新日:

2025年8月24日

Predicting the natural history of unruptured brain arteriovenous malformations: external validation of rupture risk scores

Author:

Basilio-Flores JE  et al.

Affiliation:

Department of Neurosurgery, Hospital Nacional Daniel Alcides Carrión, Bellavista, Callao, Peru

⇒ PubMedで読む[PMID:40250056]

ジャーナル名:J Neurosurg.
発行年月:2025 Apr
巻数:143(2)
開始ページ:490

【背景】

脳動静奇形の破裂予測スコアリング・システムはいくつか報告されているが,それらのシステムに関する別施設での外部検証や比較は少ない.ペルー・サンマルコス大学などのチームは,2010年からの10年間で経験した自験の脳動静脈奇形258例(269病変)を基に,既報のスコアリング・システムの外部検証を行った.検証したシステム(リスク因子)はNataf(深部静脈流出,流出静脈の狭窄,流入動脈数/流出静脈など),ARI(脳室周囲あるいは後頭蓋窩局在,単一流出静脈,流出静脈の蛇行),R2eD AVM(非白人,深部局在,サイズ <3 cm,深部静脈流出,単一動脈供給),VALE(脳室系関与,静脈瘤,深部局在,深部静脈流出)の4個である(文献1-4).

【結論】

269病変のうち158病変(58.7%)が破裂していた.ROC解析によって各スコアリング・システムの破裂予測能を評価したところ,AUCはNatafは0.526,ARIは0.521で,識別能なしと判断された.R2eD AVMは0.664,VALEは0.624で識別能はpoorと判断された.
自験例を対象に,4個のスコアリング・システムの構成要素変数を用いて独自の破裂予測のロジスティック回帰モデルを作成したところ,病変サイズ(<3 cm),局在(脳室周囲または天幕下),静脈蛇行の欠如,脳室系関与がモデルに含まれた.このモデルによる破裂予測能はAUCが0.709で,その性能はFairと判断された.

【評価】

脳動静脈奇形の破裂と関連する因子は多数報告されてきたが,一貫して関連が示唆されてきたのは,小病変,深部および天幕下局在,単一流出静脈,深部静脈流出,血流関連動脈瘤の存在である(文献5,6).このうち深部流出静脈と血流関連動脈瘤は再出血とも関連する(文献7).本研究の対象269病変でも,破裂例では,小病変,深部(脳室周囲)および天幕下局在,血流関連動脈瘤が有意に多かった.
本研究の結果,既報の4個のスコアリング・システムで出血リスクの予測能が最も高かったのは,R2eD AVMスコア(文献3)であったが,AUCは0.664で,カットオフ値3以上での出血予測は感度77.85%,特異度51.35%にとどまった.このR2eD AVMスコアリング項目は人種(非白人),深部局在,サイズ<3 cm,深部静脈流出,単一動脈供給の5つからなるが,外部検証の対象になった本研究シリーズの患者は皆ペルー人(非白人)であったため,スコアリングは人種を除いた4項目で行ったという.
そもそも,本研究で検証した4個のスコアリング・システムはいずれも後ろ向きデータから導出されたものであり,前向きコホートの追跡データに基づいたものではない.したがって,いずれのスコアリング・システムも未破裂動静脈奇形の将来の破裂リスクを予測するには多少無理があるのかも知れない.過去の前向きコホート研究で推定された将来出血のリスク因子は,高齢,女性,深部局在,深部静脈流出のみであり(文献9,10),今回とりあげた4個のスコアリング・システムや本研究対象の解析で示されたリスク因子とはやや異なる.
興味深いのは,流出静脈の蛇行がARIスコアリング・システム(AVM rupture index,文献2)では破裂のリスク因子として取り上げられていたが,本研究対象の解析では,むしろ流出静脈の蛇行の欠如が破裂のリスク因子であったことである.流出静脈が蛇行すればAVMからのスムーズな血液流出が妨げられるので,流出静脈圧の上昇→破裂につながりそうであるが,逆であるとすればどのような機序によるものなのだろうか.
やはり,大規模な前向き研究を基に,脳動静脈奇形の将来の破裂リスクを予測するスコアリング・システムが作成されなければならない.それまでは,従来から破裂リスク因子であることが示唆されており,本研究でも指摘された小病変,深部あるいは天幕下局在,深部静脈流出の有無を組み合わせて推測するしかなさそうである.

執筆者: 

有田和徳